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Nuevo subtipo de acondrogénesis familiar tipo IA
(Houston-Harris)
New subtype of familial achondrogenesis type IA (Houston-Harris)
Sergio Alberto Ramírez-García
1
, Diana García-Cruz
2
*, Iván Cervantes-Aragón
2
, Wadih Emilio Bitar-Alatorre
3
,
Ingrid Patricia Dávalos-Rodríguez
4
, Nory Omayra Dávalos-Rodríguez
2
, Jorge Román Corona-Rivera
5
y José Sánchez-Corona
6
1
Universidad de la Sierra Sur, Instituto de Investigaciones sobre la Salud Pública, Sistema de Universidades Estatales de Oaxaca, Miahuatlán de
Porfirio Díaz, Oax.;
2
Instituto de Genética Humana Dr. Enrique Corona Rivera, Departamento de Biología Molecular y Genómica, Centro Universitario
de Ciencias de la Salud, Benemérita Universidad de Guadalajara;
3
Traumatología y Ortopedia, Hospital Ángeles del Carmen;
4
División de Genética,
Centro de Investigación Biomédica de Occidente, Instituto Mexicano del Seguro Social;
5
Servicio de Pediatría, Nuevo Hospital Civil Dr. Juan I.
Menchaca;
6
Medicina Molecular, Centro de Investigación Biomédica de Occidente, Instituto Mexicano del Seguro Social. Guadalajara, Jal. México
Cir Cir. 2018;86:89-98
Disponible en PubMed
www.cirugiaycirujanos.com
Resumen
Introducción: La acondrogénesis es una displasia esquelética que se caracteriza principalmente por talla baja, micromelia
grave, tórax corto y estrecho, prematurez, polihidramnios, hidropesía fetal y muerte fetal in utero o neonatal. Según los hallazgos
radiológicos e histopatológicos existen tres tipos de acondrogénesis: tipo 1A (Houston-Harris), tipo 1B (Fraccaro) y tipo 2 (Lan-
ger-Saldino). Caso clínico: Se sometió a estudio a un producto femenino prematuro cuyas características clínicas, radiológicas
e histopatológicas fueron compatibles con acondrogénesis tipo 1A. La información familiar permitió concluir que los cuatro pro-
ductos de los seis embarazos previos se encontraban afectados. El análisis estadístico en por lo menos cuatro familias previa-
mente descritas, incluyendo este caso familiar, mostró diferencias significativas entre el número de miembros esperado y el
observado, siendo incongruente con el modo de herencia autosómico recesivo previamente reportado. Conclusiones: Podría
considerarse un nuevo subtipo de acondrogénesis tipo 1A debida a la presencia de una mutación germinal preferencial.
PALABRAS CLAVE: Acondrogénesis tipo 1A. Mutación germinal. Displasia esquelética.
Abstract
Background: Achondrogenesis is a skeletal dysplasia characterized primarily by short stature, severe micromelia, short and
narrow chest, prematurity, polyhydramnios, fetal hydrops, and in utero or neonatal death. Based on the radiological and his-
topathological findings, there are three types of achondrogenesis: type 1A (Houston-Harris), type 1B (Fraccaro) and type 2
(Langer-Saldino). Clinical case: A premature female product was studied whose clinical, radiological and histopathological
characteristics were compatible with achondrogenesis Type 1A. The family information allowed us to conclude that the 4 pro-
ducts of the 6 previous pregnancies were affected. Statistical analysis in at least 4 families previously described, including this
family case showed significant differences between expected and observed number of members, being incongruent with an
autosomal recessive mode of inheritance previously reported. Conclusions: therefore, it could be considered a new subtype
of achondrogenesis type 1A due to the presence of a preferential germline mutation.
KEY WORDS: Achondrogenesis type 1A. Germinal mutation. Skeletal dysplasia.
Fecha de recepción: 19-12-2017
Fecha de aceptación: 14-02-2018
DOI://dx.doi.org/10.24875/CIRU.M18000008
CIRUGIA Y CIRUJANOS CASO CLÍNICO
Correspondencia:
*Diana García-Cruz
Sierra Mojada 950, edificio P, Segundo nivel
Col. Independencia
C.P. 44340 Guadalajara, Jal., México
E-mail: Dianagarcr@hotmail.com
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